چکیده
BACKGROUND: In recent years there has been a significant increase in the number and quality of childhood apraxia of speech (CAS) treatment research published. Much of this research has focussed on establishing treatment efficacy and identifying treatment components. A smaller subset of the literature has looked at treatment intensity, such as comparing therapy delivered twice per week with four times per week, however this literature has not been compared across interventions. AIMS: This systematic review and meta-analysis examines cumulative intervention intensity and its components (dose per session, dose frequency, intervention duration-number of weeks) and reported treatment effects to understand whether there is a relationship between dose and effect in specific treatments or overall. METHODS: A systematic search and review was registered with Prospero (CRD420251107259). Twelve electronic databases were searched supplemented by handsearching references lists. Included studies were coded for CAS diagnosis confidence, methodological quality, dose characteristics, and treatment outcomes. Standard mean difference (SMD), an effect size metric equivalent to Cohen's d, was calculated for 25 included papers and weighted Pearson's correlations performed to identify relationships between dose characteristics and treatment outcomes. MAIN CONTRIBUTION: This paper is the first to (1) create omnibus standard effect sizes across diverse interventions and (2) show the relationship between intensity and treatment outcome in children with CAS. The omnibus SMD across studies with three or more participants for treated items was 1.22 (confidence interval 0.76-1.67), a large effect, and for generalisation items was 0.66 (confidence interval 0.46-0.85) which is a moderate effect. These results show that CAS treatment works in well-controlled studies when delivered at least twice per week for at least 45 min per session. The relationship between intensity variables and generalisation SMD was less clear with weeks of therapy being moderately correlated (r = 0.39) and none of the other variables showing any relationship with study SMD. These results should be interpreted carefully as there was significant missing data and limited range in some variables. Researchers need to include more standard intensity information in reporting their results. CONCLUSIONS: Treatment for CAS is effective and leads to moderate generalisation; more weeks of therapy leads to stronger gains than fewer weeks of therapy. WHAT THIS PAPER ADDS: What is already known on this subject CAS is a neurological-based motor speech disorder that originates in childhood for which there are a number of effective treatments. For this population, high intensity treatment is recommended-over 100 production trials per session, 2-5 sessions per week, across an extended period. In studies which directly compare intensity of variables, more therapy (e.g. 20 sessions) results in greater improvement than less therapy (e.g. 10 sessions). There are no previous meta-analyses of intensity variables-dose, dose frequency, treatment duration, or cumulative intervention intensity in CAS What this study adds to the existing knowledge This study compiles data from 25 studies with a low risk of bias and high CAS diagnostic confidence in a meta-analysis of the dose effects of CAS treatment. The meta-analysis shows that CAS treatment in general works. Most studies had 2-4 sessions per week across 3-12 weeks. Within this narrow band of intensity, a significant correlation was shown between the number of weeks of therapy and outcome. There is no significant evidence for CAS therapy less frequently than twice per week at this time. Eight different treatments demonstrated efficacy for improving speech outcomes in children with CAS. What are the clinical implications of this study? Provided they are delivered at least twice per week for at least 12 sessions, with greater improvements when treatment extends over more weeks, selection of any of the included treatments should result in improved speech where the child being treated is similar to children in the research. The following treatments were shown to be effective for CAS: Integral stimulation treatments including Dynamic Temporal and Tactile Cueing, Kaufman-Speech to Language Protocol, Motor Speech Treatment Protocol, Nuffield Dyspraxia Programme-3rd Edition, Rapid Syllable Transition Treatment, Speech Motor Chaining and Ultrasound Biofeedback alone and the combination of Speech Motor Chaining with Ultrasound Biofeedback. PRACTITIONER POINTS: Therapy must be sufficiently frequent and sustained: Evidence shows that CAS treatment is effective when therapy is provided at least twice per week, over a minimum of 12 sessions, for 45 min per session with total weeks of therapy being the only intensity variable consistently associated with treatment outcomes. Dose matters, both within and across sessions: Clinicians should prioritise the number of production trials and ensure adequate cumulative intervention intensity. Sessions with low active practice time or insufficient trials are unlikely to produce meaningful change. Eight treatments are effective for CAS: Integral Stimulation including Dynamic Temporal and Tactile Cueing (DTTC), Kaufman Speech to Language Program (K-SLP), Motor Speech Treatment Protocol (MSTP), Nuffield Dyspraxia Programme (3rd ed; NDP3), Rapid Syllable Transition Treatment (ReST), Speech Motor Chaining (SMC), Ultrasound Biofeedback, and SMC + Ultrasound Biofeedback combined. Clinicians should consider the client's speech needs and overall profile when selecting from the treatments that have demonstrated effectiveness.
زمینه: در سال‌های اخیر، تعداد و کیفیت پژوهش‌های درمان آپراکسی گفتار کودکان (CAS) به طور قابل توجهی افزایش یافته است. بخش عمده‌ای از این پژوهش‌ها بر اثربخشی درمان و شناسایی مؤلفه‌های درمانی تمرکز داشته‌اند. بخش کوچکتری از ادبیات به شدت درمان، مانند مقایسه درمان دو بار در هفته با چهار بار در هفته، پرداخته است، اما این ادبیات در میان مداخلات مختلف مقایسه نشده است. اهداف: این مرور نظام‌مند و فراتحلیل به بررسی شدت تجمعی مداخله و مؤلفه‌های آن (دوز هر جلسه، فراوانی دوز، مدت مداخله - تعداد هفته‌ها) و اثرات درمان گزارش‌شده می‌پردازد تا مشخص شود آیا رابطه‌ای بین دوز و اثر در درمان‌های خاص یا به طور کلی وجود دارد یا خیر. روش‌ها: جستجوی نظام‌مند و مرور با ثبت در Prospero (CRD420251107259) انجام شد. دوازده پایگاه داده الکترونیکی جستجو شد و فهرست منابع نیز به صورت دستی بررسی گردید. مطالعات وارد شده بر اساس اطمینان تشخیص CAS، کیفیت روش‌شناسی، ویژگی‌های دوز و پیامدهای درمان کدگذاری شدند. تفاوت میانگین استانداردشده (SMD) به عنوان شاخص اندازه‌ی اثر معادل d کوهن برای ۲۵ مقاله محاسبه شد و همبستگی‌های وزنی پیرسون برای شناسایی روابط بین ویژگی‌های دوز و پیامدهای درمان انجام شد. مهم‌ترین مشارکت: این مقاله نخستین پژوهشی است که (۱) اندازه‌ی اثر استاندارد کلی را در میان مداخلات متنوع ایجاد می‌کند و (۲) رابطه بین شدت و پیامد درمان را در کودکان مبتلا به CAS نشان می‌دهد. SMD کلی برای آیتم‌های درمان‌شده در مطالعات با سه شرکت‌کننده یا بیشتر برابر با ۱.۲۲ (فاصله اطمینان ۰.۷۶ تا ۱.۶۷) بود که اندازه‌ی اثر بزرگ محسوب می‌شود و برای آیتم‌های تعمیم‌یافته ۰.۶۶ (فاصله اطمینان ۰.۴۶ تا ۰.۸۵) بود که اندازه‌ی اثر متوسط است. این نتایج نشان می‌دهد درمان CAS در مطالعات با کنترل خوب، زمانی که حداقل دو بار در هفته و هر جلسه حداقل ۴۵ دقیقه ارائه شود، مؤثر است. رابطه بین متغیرهای شدت و SMD تعمیم‌یافته کمتر واضح بود و فقط تعداد هفته‌های درمان همبستگی متوسط (r = 0.39) نشان داد و هیچ‌یک از متغیرهای دیگر رابطه‌ای با SMD مطالعه نداشتند. این نتایج باید با احتیاط تفسیر شوند زیرا داده‌های مفقود قابل توجه و دامنه محدود در برخی متغیرها وجود داشت. پژوهشگران باید اطلاعات شدت استاندارد بیشتری را در گزارش نتایج خود وارد کنند. نتیجه‌گیری: درمان CAS مؤثر است و منجر به تعمیم متوسط می‌شود؛ تعداد هفته‌های بیشتر درمان نسبت به هفته‌های کمتر، بهبود قوی‌تری ایجاد می‌کند. آنچه این مقاله می‌افزاید: آنچه پیش‌تر در این زمینه شناخته شده است: CAS یک اختلال حرکتی گفتار با منشأ عصبی است که در کودکی آغاز می‌شود و درمان‌های مؤثری برای آن وجود دارد. برای این جمعیت، درمان با شدت بالا توصیه می‌شود - بیش از ۱۰۰ تمرین تولیدی در هر جلسه، ۲ تا ۵ جلسه در هفته، در یک بازه زمانی طولانی. در مطالعاتی که شدت متغیرها را مستقیماً مقایسه می‌کنند، درمان بیشتر (مثلاً ۲۰ جلسه) منجر به بهبود بیشتر نسبت به درمان کمتر (مثلاً ۱۰ جلسه) می‌شود. تاکنون فراتحلیلی درباره متغیرهای شدت - دوز، فراوانی دوز، مدت درمان یا شدت تجمعی مداخله در CAS انجام نشده است. آنچه این مطالعه به دانش موجود می‌افزاید: این مطالعه داده‌های ۲۵ پژوهش با ریسک سوگیری پایین و اطمینان تشخیصی بالای CAS را در یک فراتحلیل از اثرات دوز درمان CAS گردآوری می‌کند. فراتحلیل نشان می‌دهد که درمان CAS به طور کلی مؤثر است. اکثر مطالعات ۲ تا ۴ جلسه در هفته طی ۳ تا ۱۲ هفته داشتند. در این بازه محدود شدت، همبستگی معناداری بین تعداد هفته‌های درمان و پیامد مشاهده شد. در حال حاضر شواهد معناداری برای درمان CAS با فراوانی کمتر از دو بار در هفته وجود ندارد. هشت درمان مختلف اثربخشی خود را در بهبود پیامدهای گفتاری کودکان مبتلا به CAS نشان دادند. پیامدهای بالینی این مطالعه: به شرطی که درمان حداقل دو بار در هفته و حداقل ۱۲ جلسه ارائه شود و با افزایش تعداد هفته‌ها بهبود بیشتری حاصل شود، انتخاب هر یک از درمان‌های وارد شده باید منجر به بهبود گفتار در کودکانی شود که مشابه نمونه‌های پژوهش هستند. درمان‌های مؤثر برای CAS عبارت‌اند از: درمان‌های تحریک یکپارچه شامل Dynamic Temporal and Tactile Cueing، Kaufman-Speech to Language Protocol، Motor Speech Treatment Protocol، Nuffield Dyspraxia Programme-3rd Edition، Rapid Syllable Transition Treatment، Speech Motor Chaining و Ultrasound Biofeedback به تنهایی و ترکیب Speech Motor Chaining با Ultrasound Biofeedback. نکات کاربردی برای درمانگران: درمان باید به اندازه کافی مکرر و مستمر باشد: شواهد نشان می‌دهد درمان CAS زمانی مؤثر است که حداقل دو بار در هفته، حداقل ۱۲ جلسه و هر جلسه ۴۵ دقیقه ارائه شود و مجموع هفته‌های درمان تنها متغیر شدت است که به طور مداوم با پیامدهای درمانی مرتبط است. دوز اهمیت دارد، هم درون و هم بین جلسات: درمانگران باید بر تعداد تمرین‌های تولیدی تأکید کنند و از شدت تجمعی مداخله کافی اطمینان حاصل نمایند. جلساتی با زمان تمرین فعال کم یا تعداد تمرین ناکافی احتمالاً تغییر معناداری ایجاد نمی‌کنند. هشت درمان برای CAS مؤثر هستند: تحریک یکپارچه شامل Dynamic Temporal and Tactile Cueing (DTTC)، Kaufman Speech to Language Program (K-SLP)، Motor Speech Treatment Protocol (MSTP)، Nuffield Dyspraxia Programme (نسخه سوم؛ NDP3)، Rapid Syllable Transition Treatment (ReST)، Speech Motor Chaining (SMC)، Ultrasound Biofeedback و ترکیب SMC + Ultrasound Biofeedback. درمانگران باید نیازهای گفتاری و نمایه کلی مراجع را هنگام انتخاب از میان درمان‌های اثربخش در نظر بگیرند.
